Випадок комбінації лімфангіоми з екзостозом лопатки

Дата публікації: 02.01.2019

Автори: Маліщук Володимир Дмитровичзав. дитячого хірургічного відділення Херсонської обласної дитячої клінічної лікарні. , Овсійчук Тарас Петровичлікар-ординатор дитячий уролог, Херсонська обласна дитяча клінічна лікарня., Комаровський Сергій Венедиктовичлікар-ординатор дитячий уролог, Херсонська обласна дитяча клінічна лікарня., Гаврилюк Федір Олеговичлікар-ординатор дитячий хірург, Херсонська обласна дитяча клінічна лікарня.

Ключові слова: діти, екзостоз, лімфангіома

У статті наведений клінічний випадок поєднання лімфангіоми з екзостозом лопатки. Локалізація, розміри екзостозу та деформація підлеглих ребер – все вказує на хронічну травматизацію, що може бути причиною ушкодження та проліферації лімфатичної тканини. З точки зору ембріогенезу обидві вади є порушенням ембріонального розвитку мезодерми, тому неможливо виключити комбіновану пухлину.

Екзостоз – кісткове або кістково-хрящове розростання на поверхні кістки (у вигляді лінійних або кулястих утворень) [4]. Зазвичай це захворювання не супроводжується ніякими проявами і залишається непомітним, доки не досягне значних розмірів. Найчастіше екзостози виникають у дитячому та юнацькому віці у період фізіологічного росту. У порядку спадання частоти екзостози спостерігаються в ділянці великогомілкової кістки, стегна, малогомілкової кістки, плечової кістки і кісток передпліччя, клубової кістки і лопатки, ключиці тощо. Плеснові і п’ясні кістки страждають рідше, зазвичай при великій кількості екзостозів. Дуже рідко страждає хребет; тоді екзостози ростуть з дужок і поперечних відростків, але ніколи з тіла хребця [1].


Лімфангіома – це доброякісна пухлина, яка походить з лімфатичних судин та характеризується формуванням множинних кіст різного розміру [3]. Незважаючи на те, що ембріологічні події, що ведуть до їх розвитку, залишаються незрозумілими, вони, як вважають, виникають як доброякісна проліферація ектопованої лімфатичної тканини. Найчастіше зустрічаються у ділянці голови та шиї, у 90% випадків виявляються протягом першого року життя [2].


Наводимо клінічний випадок поєднаної патології – лімфангіоми з екзостозом лопатки у дитини.

У хірургічному відділенні Херсонської дитячої обласної клінічної лікарні лікувалася дитина 2003 р.н. зі скаргами на наявність утворення в ділянці спини. При огляді по внутрішньому краю лівої лопатки розташоване утворення до 9,0 см у діаметрі, м’яко-еластичної консистенції, не поєднане зі шкірою. На рентгенограмі органів грудної клітки патології не виявлено. Ультразвукове дослідження новоутворення з дослідженням кровообігу: зліва від кута лопатки до хребта знаходиться велике утворення розміром 88х100х30 мм з множинними перетинками та неоднорідним анехогенним вмістом, наявний посилений кровотік у підлеглих судинах, індекс резистентності 0,5.

Дослідження виконані відповідно до принципів Гельсінської Декларації. Протокол дослідження ухвалений Локальним етичним комітетом (ЛЕК) установи. На проведення досліджень було отримано поінформовану згоду батьків дитини.

Проведено оперативне втручання – видалення лімфангіоми. Післяопераційний перебіг без ускладнень, рана загоїлася первинним натягом. Гістологічний висновок: лімфангіома.

Під час контрольного огляду через шість місяців виявлено утворення у проекції післяопераційного рубця. Проведено багатозрізову комп’ютерну томографію органів грудної клітки – на внутрішній поверхні кута лівої лопатки розташований грибоподібний екзостоз до 3,0 см у діаметрі, оточений кістоподібними утвореннями загальним розміром 55х35х76 мм, що деформує підлеглі ребра. Проведено операцію з резекції кута лопатки з екзостозом, видалення лімфангіоми. Післяопераційний перебіг без ускладнень. Гістологічний висновок: кістковохрящовий екзостоз, лімфангіома. Проведено контрольний огляд дитини через рік: скарг немає, післяопераційний рубець без ознак запалення та гіпертрофії, патологічних утворень у проекції рубця та внутрішнього краю лопатки немає. Від контрольної томографії батьки відмовились.

Висновки

Випадкове поєднання цих двох аномалій є малоймовірним. Локалізація, розміри екзостозу та деформація підлеглих ребер – все вказує на хронічну травматизацію, що може бути причиною ушкодження та проліферації лімфатичної тканини. Проте літературні джерела описують як можливі ускладнення екзостозів тільки ушкодження прилеглих кровоносних судин з тромбозом та формуванням аневризм [5].

З точки зору ембріогенезу обидві вади є порушенням ембріонального розвитку мезодерми, тому неможливо виключити комбіновану пухлину. На жаль, дані літератури не дають вичерпної відповіді на це питання. Саме це й призвело до затримки зі встановленням діагнозу та проведенням радикального втручання.

Автори заявляють про відсутність конфлікту інтересів.

Література

1. Davies A Mark, Pettersson Holger. (2002). Pettersson Holger, Ostensen Harald, (Eds.). Radiography of the Musculoskeletal System. Geneva: World Health Organization.177, 189.

2. Fonkalsrud EW. Lymphatic disorders (2006). In JL Grosfeld, JA Jr O’Neill, JA Coran, AG Coran (Eds.). Pediatric Surgery. 6th ed. Chicago: Mosby Elsevier:2137–45.

3. Gedikbasi Ali, Gul Ahmet, Sargin Akif, Ceylan Yavuz. (2007). Cystic hygroma and lymphangioma: associated findings, perinatal outcome and prognostic factors in live-born infants. Archives of Gynecology and Obstetrics. 276;5:491–498. doi 10.1007/s00404-007-0364-y.

4. John S McDonald. (2016). Tumors of the Oral Soft Tissues and Cysts and Tumors of Bone. In McDonald and Avery’s (Eds.). Dentistry for the Child and Adolescent. Tenth ed.

5. Vasseur M, Fabre O. (2000). Vascular complications of osteochondromas. J Vasc Surg. 31;3:532–8.

ДЖЕРЕЛО

Запитання до матеріалу

Максимальна кількість балів, яку Ви можете отримати:

Щоб дати відповіді на запитання до цього матеріалу та отримати бали,
будь ласка, зареєструйтеся або увійдіть як користувач.

Реєстрація
Ці дані знадобляться для входу та скидання паролю
Пароль має містити від 6 символів (літери або цифри)
Матеріали з розділу
Аномальний розвиток лівої кисті у дитини. ...
Українська версія FRAX: створення та впров ...
Консервативне лікування повздовжньої плоск ...
Цікавий випадок з лікарської практики: Пер ...
Кістка або хрящ: як жирні кислоти впливают ...
Виміряти, щоб діагностувати
Основні закономірності дитячого травматизм ...